A fístula liquórica descreve a saída do líquido cefalorraquidiano (LCR) da cavidade intracraniana através de um defeito ósseo na base do crânio. A dura‐máter subjacente e a pia‐aracnoide aderente são rompidas, resultam em uma comunicação entre a cavidade intracraniana, o espaço subaracnóideo e a cavidade nasal ou orelha média. A condição foi descrita pela primeira vez como uma entidade patológica em 1899 por Clair Thompson.1 Embora as fístulas liquóricas possam ocorrer espontaneamente, etiologias comuns da rinorreia por LCR incluem trauma, neoplasias e cirurgia anterior, enquanto a otorreia por LCR geralmente está associada a trauma craniocerebral (por exemplo, fratura do crânio que envolve o osso temporal), procedimentos neurocirúrgicos ou outras condições.2 Pacientes com fístula liquórica podem apresentar uma variedade de sintomas, como corrimento nasal claro e dor de cabeça, ou complicações, como pneumocefalia, meningite ou abscesso cerebral.À medida que o conhecimento científico aumentou na biomedicina, também se tornou necessário o desenvolvimento de ferramentas para o manejo e entendimento do corpo de evidências. Nesse sentido, a bibliometria tornou‐se uma disciplina consolidada para a análise da atividade científica, possibilitou a caracterização de um campo ou área de conhecimento específica através da quantificação das características bibliográficas das publicações científicas.2,3 Atualmente, a identificação de clássicos de citação e de artigos mais citados é uma das principais metodologias usadas para avaliar sistematicamente o desempenho da pesquisa. Essas informações podem ajudar a aprimorar a alocação de recursos, reorientar o suporte à pesquisa, racionalizar as organizações de pesquisa, restringir a pesquisa em campos específicos e aumentar a produtividade da pesquisa.3 Em diferentes campos, o escopo da literatura científica foi ampliado para alcançar uma visão mais multidisciplinar. Esse foco expandido justifica a revisão dos artigos mais importantes para ajudar a orientar futuras pesquisas e práticas. Nesse sentido, várias especialidades médicas classificaram artigos em seus campos por frequência de citação.4–7

Em otorrinolaringologia, vários fatores contribuíram para o crescimento da produção de pesquisa: desenvolvimento acadêmico do campo e programas de treinamento; avanços significativos na tecnologia da informação e comunicação, que permitem que estudos e experimentos sejam feitos, escritos, revisados, publicados e citados rapidamente; o aumento de práticas cooperativas e abordagens de pesquisa multidisciplinar; a crescente necessidade de publicação para garantir promoções acadêmicas e financiamento para pesquisas; e a existência de uma maior massa crítica e base de evidências, que impulsiona novos avanços em pesquisas no campo.8,9 Pesquisas sobre a etiologia, o diagnóstico e tratamento da fístula liquórica também aumentaram nas últimas décadas, mas enquanto vários estudos analisaram os principais documentos citados em otorrinolaringologia,4,10–12 nenhum se concentrou especificamente na fístula liquórica.

O presente estudo identifica e analisa as características dos 100 artigos mais citados sobre rinorreia e otorreia por LCR. Essas informações podem ajudar pesquisadores e profissionais a entender as áreas de pesquisa que geram maior impacto no campo, os países dão a maior contribuição e os principais periódicos usados para disseminar esses avanços.

Optamos por identificar documentos sobre fístula liquórica por meio do thesaurus do Medical Subject Headings (MeSH), um instrumento detalhado para terminologia controlada. O banco de dados Medline incluiu os termos Cerebrospinal fluid rhinorrhea e Cerebrospinal fluid otorrhea em 1966 para definir respectivamente fístula liquórica com extravasamento de LCR nasal ou pelo meato auditivo externo/trompa de Eustáquio para a nasofaringe. Entretanto, somente em 2005 o banco de dados incluiu um descritor composto para “fistula liquórica” para definir qualquer extravasamento de LCR através de um orifício no ossos do crânio.

O período do estudo foi limitado a 1945–2018. As pesquisas foram feitas na plataforma Clarivate Analytics Web of Science (WoS), que inclui o banco de dados Medline, em 21 de janeiro de 2019. A WoS Core Collection fornece informações sobre o número de vezes que um artigo específico foi citado por outros artigos.

Essa estratégia resultou em 4.155 documentos do banco de dados Medline. Após a exclusão de 25 editoriais e 1.021 documentos não indexados na WoS Core Collection, tivemos 3.109 artigos, dos quais buscamos identificar os 100 trabalhos mais citados. De fato, incluímos 101 artigos porque os artigos classificados na 100a e 101a posições receberam o mesmo número de citações. Os dados coletados para cada artigo incluíram a referência completa (nome do autor, título da revista e ano da publicação), fator de impacto (no Journal Citation Report [JCR] 2017)], categoria WoS da revista, países de origem dos autores e tipo de documento (artigo, revisão, relato de caso, metanálise, ensaio). A densidade da citação foi determinada pela divisão do número de citações recebidas pela posição do periódico na categoria JCR.

A tabela 1 lista as referências completas e os dados de citação dos 101 artigos mais citados na literatura sobre fístula liquórica. Laryngoscope foi o periódico mais prolífico, publicou 20 artigos, seguido pelo Journal of Neurosurgery (n=17), Neurosurgery (n=12), Annals of Otology, Rhinology & Lararyology (n=6) e Otolaryngology‐Head and Neck Surgery (n=6) Esses 5 periódicos cobriram 60,4% dos documentos de maior impacto (tabela 2).

A tabela 3 lista as categorias JCR dos artigos mais citados. A categoria principal foi a cirurgia (47,5% dos documentos), seguida pela otorrinolaringologia (46,5%) e neurologia clínica (41,6%).

O país de origem dos autores foi mais comumente os EUA (75,2%), seguidos pela Inglaterra (6,9%) e Itália (4%), como mostrado na tabela 4. A maioria dos documentos era de artigos originais (n=88), enquanto outros 13 foram revisões (n=12,9). De acordo com os tipos de documentos clínicos incluídos no Medline, houve 12 relatos de casos, 4 metanálises e 2 ensaios clínicos.

Os artigos foram publicados entre 1954 e 2018, mas a atividade científica concentrou‐se entre as duas décadas de 1990 a 1999 (n=30) e 2000 a 2009 (n=30). Sete dos principais artigos foram publicados em 1997 e 1999, enquanto os anos de 2004 e 2012 mostraram a publicação de outros seis artigos principais (tabela 5).

Os termos MeSH para os 101 principais documentos estão listados na tabela 6. Os principais foram “rinorreia de líquido cefalorraquidiano” (n=81). “Otorreia de líquido cefalorraquidiano” apareceu em 33 documentos, enquanto “cirurgia” apareceu em 62 documentos, “endoscopia” em 35, “líquido cefalorraquidiano” em 9 e “shunting de líquido cefalorraquidiano” em 7 (tabela 6).

Embora existam várias metodologias para determinar o impacto de periódicos e artigos, o número de citações e listas de classificação de citações ainda são os principais métodos usados para identificar trabalhos influentes em áreas como neurocirurgia, otorrinolaringologia, oftalmologia e outras.13 A análise dos artigos mais citados mostra como o conhecimento se acumula ao longo do tempo. Portanto, este estudo teve como objetivo determinar quais artigos sobre fístula liquórica tiveram maior influência ao classificar os 100 trabalhos mais citados desde 1945. Além disso, analisamos as características desses artigos para determinar os fatores que contribuíram para situá‐los como os mais relevantes para outros pesquisadores que trabalham na especialidade.

Os 101 principais documentos foram publicados em 36 periódicos, mas metade dos artigos estava concentrada em apenas 5. A otorrinolaringologia e a neurocirurgia foram as especialidades dominantes, enquanto outras disciplinas deram apenas contribuições nominais à nossa população de estudos de alto impacto sobre fístula liquórica.

Dos 101 artigos mais citados, 70% foram publicados desde 1990, confirmaram o maior peso dos documentos publicados no fim do século. Esse resultado está associado ao fenômeno da obsolescência e à concentração do interesse dos pesquisadores em estudos mais recentes, medidos através da “meia‐vida” das publicações, entre outros indicadores de citação.14

Nesse sentido, a evolução científica no campo da fístula liquórica foi impulsionada por melhorias nas técnicas de diagnóstico, imagem e cirurgia para seu manejo. Um dos avanços mais importantes foi sem dúvida a introdução da endoscopia nasossinusal para o tratamento da doença.15 A endoscopia para fechamento de fístula diminuiu substancialmente a morbidade associada às abordagens por craniotomia usadas até a década de 1940 e aumentou a taxa de sucesso do fechamento, que até então não havia excedido 60%.16

Desde sua introdução na década de 1970 por Messerklinger e Stammberger,17–19 a cirurgia endoscópica progrediu tremendamente. Além de sua adoção como tratamento para patologias nasosinusais, o uso da técnica se expandiu para outras áreas e agora é uma ferramenta importante para o tratamento de patologias da base do crânio.

Wigang15 foi o primeiro a descobrir o fechamento endoscópico em 1981. A partir de então, o uso dessa abordagem se espalhou e vários outros autores descreveram suas experiências em séries de casos que demonstraram a viabilidade e vantagens do método em termos de diminuição da morbidade e aumento do sucesso do fechamento.20–22 Essas experiências provavelmente explicam por que um bom número dos trabalhos mais citados que identificamos foi publicado há mais de 30 anos (29%): esses estudos foram contribuições pioneiras ou pontos de referência para o campo.

Essa evolução foi a razão da alta produtividade científica ao longo dos anos, que corresponde a dois períodos: de 1990 a 1999 e de 2000 a 2009. Em cada uma dessas décadas, foram publicados 30 dos 101 artigos mais citados.

O primeiro período reflete mudanças no manejo das fístulas, no qual a cirurgia endoscópica do seio nasal é cada vez mais favorecida. Ao longo dessa década, artigos em periódicos de alto impacto descreveram as experiências dos autores com técnicas inovadoras.2,20,23 Esse ponto de inflexão no manejo da patologia foi encapsulado em uma metanálise publicada por Hegazy et al. no ano 2000: “Reparo endoscópico transnasal de rinorreia do líquido cefalorraquidiano: uma metanálise” no periódico Laryngoscope. Nele, os autores da revisão defendem e confirmam a cirurgia endoscópica como um método seguro para o fechamento da fístula liquórica. Esse artigo teve um alto impacto no campo; as 272 citações recebidas no período do estudo o tornam o segundo artigo mais influente em nossa população de documentos, com uma densidade de citação de 16.24

Durante o segundo período de maior produção (de 2000 a 2009), o tópico que mais atraiu o maior interesse de pesquisa foi a abordagem endonasal expandida da base do crânio. De fato, vários artigos foram publicados em relação à cirurgia transfenoidal endoscópica para lesões na base do crânio.25–27 Mas uma desvantagem importante dessa abordagem endoscópica foi a dificuldade de reconstruir grandes defeitos durais, o que muitas vezes levou a complicações como fístulas liquóricas, meningite ou pneumocefalia. Por muitos anos, o método típico de fechamento dos defeitos durais foi através de enxertos onlay e inlay, mas essa técnica foi associada a taxas muito altas de fístulas no pós‐operatório.

A esse respeito, a introdução do primeiro retalho pediculado endonasal, o retalho nasoseptal, representou um grande impulso ao rápido desenvolvimento e progresso da cirurgia endoscópica da base do crânio. Essa inovação reduziu as taxas iniciais de fístula liquórica de 20% para menos de 5%, estimulou uma maior expansão da abordagem endoscópica.28 Assim, o artigo mais citado em todo o período do estudo foi, sem dúvida, “Uma nova técnica reconstrutiva após abordagens endonasais expandidas endoscópicas: retalho nasoseptal do pedículo vascular”, de Hadad et al., publicado em 2006 no periódico Laryngoscope.29 Também foi classificado como o artigo com a maior densidade de citação, com 69,7. As 767 citações recebidas nos 12 anos seguintes ilustram a influência do estudo na evolução da cirurgia endoscópica da base do crânio, marcaram um momento decisivo na história da cirurgia de fístula liquórica, cirurgia endoscópica endonasal e cirurgia endoscópica da base do crânio.

Embora o tópico mais frequente dos artigos mais citados tenha sido a cirurgia endoscópica, outros artigos de alto impacto trataram de outros assuntos, como características clínicas e de diagnóstico da fístula liquórica, cirurgia de neurinoma ou a associação entre fístula liquórica e fraturas ósseas temporais. O impacto desses artigos na literatura atingiu um pico entre as décadas de 1970 e 1990; entretanto, depois disso, a importante evolução da cirurgia endoscópica da base do crânio eclipsou as publicações com foco nas fístulas liquóricas. De qualquer forma, a maioria dos artigos apresentados neste estudo tratou de aspectos cirúrgicos da fístula liquórica, refletiu o interesse mais amplo em artigos cirúrgicos em comparação com estudos clínicos ou de diagnóstico.

Os EUA foram os maiores contribuintes para a pesquisa de fístula liquórica. A grande maioria (75,2%) de nossas publicações de alto impacto vem de autores e instituições desse país. Esse achado é consistente com os resultados relatados em outros campos cirúrgicos, como cirurgia maxilofacial e plástica.30 Além da concentração de recursos nos EUA e de sua posição de destaque na pesquisa biomédica, o efeito Matthew da vantagem acumulada também pode ser um fator que favorece a concentração de citações entre periódicos e autores desse país. Outros países que contribuíram com artigos influentes para a literatura incluem Inglaterra (n=7), Itália (n=4) e Canadá (n=3).

O aspecto mais significativo a ser destacado em relação aos tipos de documentos é a predominância de estudos de caso (35%), com valores semelhantes aos de outras áreas cirúrgicas, como a cirurgia maxilofacial (31%).31 Isoladamente, os estudos de caso clínicos não fornecem evidências suficientes para orientar as decisões de tratamento, mas quando são considerados coletivamente, codificados de forma apropriada e adequadamente integrados em sistemas de informação estruturados, os médicos podem usar as informações reunidas como uma base sólida de evidências para comparar casos e verificar diagnósticos.

Os principais artigos citados foram publicados principalmente em periódicos otorrinolaringológicos e neurocirúrgicos, mas, como em outras áreas do conhecimento, alguns periódicos generalistas também se destacaram por contribuir com artigos de alto impacto. É o caso do New England Journal of Medicine, com um documento que recebeu 140 citações e apresentou uma densidade de citação de 46,7 e um fator de impacto de 79,260 (2017 JCR).32 O periódico Lancet também contribuiu com um documento para a lista, que obteve 81 citações e mostrou uma densidade de citação de 1,8 e um fator de impacto de 53,254.33

O periódico de publicação é um fator importante para determinar o potencial de um artigo ser citado.4 As revistas médicas generalistas têm um público mais amplo e uma circulação maior. Portanto, obtêm um fator de impacto mais alto do que as revistas especializadas menores. Assim, é difícil fazer comparações individuais entre periódicos ou comparar o impacto de periódicos de diferentes categorias temáticas.

Há várias limitações para esse tipo de estudo. Primeiro, embora a análise de citação seja um dos parâmetros bibliométricos mais amplamente usados, fornece uma medida de atividade, visibilidade, uso, disseminação e impacto científicos, ela não representa uma medida de qualidade científica.31 Segundo, nossa pesquisa foi baseada em periódicos com fatores de impacto ou sob análise para obtenção de fatores de impacto. Esse critério favoreceu preferencialmente artigos ocidentais, especialmente artigos dos EUA, da Inglaterra e do Canadá. A maioria dos trabalhos em periódicos não publicados em língua inglesa foi citada por outros trabalhos publicados em inglês.

Portanto, podemos ter deixado escapar vários artigos altamente citados relacionados a fístula liquórica. Terceiro, este estudo foi baseado em dados objetivos de citação, mas alguns documentos importantes sobre fístula liquórica podem não ter figurado entre os artigos mais citados, pois foram citados apenas até que suas descobertas se tornassem bem conhecidas. Esse fenômeno, denominado “obliteração por incorporação”, foi observado em outros campos.

Por fim, outros fatores também podem afetar as taxas de citação, como o ano de revisão da revista, citações dos próprios autores, citações incompletas e viés de omissão.6 Apesar dessas limitações, a análise de citações e o fator de impacto são amplamente usados para classificar e avaliar artigos e revistas. No entanto, esses métodos de avaliação devem ser complementados por outros, como a pesquisa entre pares e a opinião de especialistas da análise de citações.

Nossos achados oferecem informações relacionadas à disseminação de conhecimento nas últimas décadas sobre fístula liquóricafístula liquórica. Dois períodos bem definidos de atividade científica máxima foram impulsionados por inovações cirúrgicas. Este estudo também mostra que as principais especialidades que contribuem para o campo da fístula liquórica são a otorrinolaringologia e a neurocirurgia, as quais foram quase igualmente representadas entre os documentos mais citados.

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.