O tumor odontogênico adenomatoide é uma neoplasia odontogênica relativamente incomum que representa cerca de 4,7% de todos os tumores odontogênicos.
ObjetivoDeterminar o perfil demográfico e clínico dos tumores odontogênicos adenomatoides em uma população do Sri Lanka.
MétodoOs dados foram obtidos dos casos tratados por 38 anos no Departamento de Patologia Oral da Faculty of Dental Sciences, University of Peradeniya. Formulários de solicitação, relatórios de biópsia e o banco de dados eletrônico do departamento foram usados para obter informações relevantes. Dados demográficos, idade, sexo e localização do tumor foram incluídos na análise.
ResultadosDos 116 casos de tumor odontogênico adenomatoide, a média de idade foi de 21,02±11,24. Ocorreu com mais frequência na segunda década de vida, e foi mais prevalente no sexo feminino, mais frequentemente associado à maxila, afetou predominantemente os ossos da mandíbula anterior e apresentou‐se principalmente no lado direito dos ossos da mandíbula. Os resultados do presente estudo mostraram uma relação estatisticamente significante com o local da ocorrência (maxila/mandíbula) e idade (p <0,005). Além disso, de acordo com o local de ocorrência, região anterior/média/posterior, também apresentou relação significante com a idade (p ≤ 0,001). Entretanto, nem o lado acometido, direito ou esquerdo, ou o sítio de ocorrência foi estatisticamente significante em relação à idade (p> 0,05).
ConclusãoO tumor odontogênico adenomatoide ocorre com mais frequência na segunda década de vida, com predominância feminina significativa, e o local mais comum é a maxila anterior. Este estudo revelou poucas diferenças nas apresentações demográficas e clínicas do tumor odontogênico adenomatoide de algumas regiões do mundo.
Os tumores odontogênicos (TO) são lesões incomuns que se originam de tecidos epiteliais, ectomesenquimatosos e/ou mesenquimais do sistema que forma os dentes. Constitui um grupo heterogêneo de lesões com diversas características biológicas, clínicas e histopatológicas, que variam de lesões benignas a tumores malignos.1,2 A classificação dos tumores odontogênicos é essencialmente baseada nessas interações entre o ectomesênquima e o epitélio odontogênico.3 A literatura indica que os tumores odontogênicos mostram uma variação geográfica em sua distribuição e frequência.3–7
O tumor odontogênico adenomatoide (TOA) é classificado como tumor odontogênico não epitelial, devido à semelhança histomorfológica com os componentes do órgão dental. O TOA é uma lesão odontogênica benigna (hamartomatosa) que tem sido considerada uma neoplasia não invasiva e não agressiva, com crescimento lento mas progressivo. O TOA é geralmente considerado um tumor incomum.8
A busca pelo primeiro caso identificável de TOA é desafiadora, porque muitos nomes já foram usados para essa entidade. Alguns casos iniciais foram agrupados com outros tumores superficialmente semelhantes e isso ficou mais complicado, pois a documentação fotográfica não estava disponível naquela época. O TOA foi descrito pela primeira vez por Dreibaldt em 1907, como um “pseudoadenoameloblastoma”. Harbitz et al. publicaram uma descrição em 1915 como um “adamantoma cístico”.9
A primeira série de TOAs foi relatada por Stafne em 1948, sob o título “tumores epiteliais associados a cistos do desenvolvimento da maxila”.10 Bernier e Tiecke publicaram um artigo que foi o primeiro caso a usar o nome “adenoameloblastoma”.11
A terminologia usada para o TOA varia de acordo com a literatura. Miles, da Inglaterra, denominou‐o como “odontoma composto complexo cístico”.12 Além disso, Oehlers, de Singapura, descreveu‐o como “um tumor incomum do tipo pleomórfico semelhante à adenoma na parede de um cisto dentígero”,13 enquanto Lucus de Londres o descreveu como um “tumor do epitélio do órgão do esmalte” (Lucus, 1957), um autor japonês como um “ameloblastoma adenomatoide”14 e Smith dos Estados Unidos como “odontoma adenomatoide”, 15 que foram as outras nomenclaturas usadas para a mesma entidade. Houve casos de TOA documentados como “adenoameloblastoma”, “tumor adenomatoide ameloblástico”, “adamantinoma”, “epitelioma adamantinum” e “odontoma teratomatoso”. Finalmente, em 1969, Philipsen e Birn propuseram o nome amplamente aceito “tumor odontogênico adenomatoide”.16
Como todos os outros tumores odontogênicos, o estímulo específico que desencadeia a proliferação das células progenitoras do TOA é desconhecido. O TOA é responsável por aproximadamente 3% a 7% dos tumores odontogênicos e é o quarto tumor mais frequente entre os TOs.8 A frequência relativa (FR) do TOA no Sri Lanka foi relatada como 8,6% em 199017 e 4,7% em outro estudo.17 Estudos retrospectivos feitos na Tailândia,18 China,19 México5 e EUA20 revelaram que a frequência relativa do TOA foi de 5,3% 2,1%, 7,1% e 1,7%, respectivamente.
Dois terços dos TOAs são diagnosticados na segunda década de vida e mais da metade dos casos é encontrada em adolescentes (13 a 19 anos).2,17 De Matos et al.,21 em uma revisão retrospectiva de 15 casos no Brasil, revelou uma média de idade inferior a 16,2 anos e estudos dos EUA20 e China22 revelaram que a média de idade foi de 20,2 e 22,6 anos, respectivamente.
O tumor é diagnosticado com mais frequência em mulheres e alguns estudos recentes também revelaram uma forte predileção pelo sexo feminino.20,23–25 Além disso, outros pesquisadores observaram que o TOA é mais comum em indivíduos negros.26
Embora o local comum do tumor seja a maxila anterior,7,27,28 há poucos estudos que mostraram uma leve predileção pelo sítio mandibular.29,30 O dente predominantemente associado ao TOA foi o canino maxilar,21,27 mas alguns estudos revelaram um raro envolvimento de molares não irrompidos.31 Embora o TOA seja um tumor assintomático, os pacientes podem estar cientes de um inchaço gengival indolor ou uma área aumentada da mandíbula que cresce lentamente e é frequentemente associada a um dente não irrompido.32
A presença de calcificações dá uma aparência radiodensa mista aos TOAs, além da aparência normal da radiolucência unilocular bem demarcada.
Histologicamente, ele é composto de células epiteliais fusiformes que formam folhas, fios ou massas tortuosas (tipo roseta) em um estroma fibroso escasso, rodeado por uma cápsula fibrosa. Os espaços centrais das estruturas do duto são revestidos por uma camada de células epiteliais colunares ou cuboidais que mostra polaridade invertida, sugere atividade secretora. Os focos de calcificações podem ser vistos espalhados por todo o tumor e alguns TOAs contêm áreas maiores de material da matriz ou calcificação, que têm sido interpretadas como dentinoide ou cemento.26 A excisão cirúrgica completa com enucleação é o tratamento de escolha e a recorrência do TOA é extremamente rara; portanto, poucos casos de recorrência foram relatados.33
Vários estudos de diferentes lugares do mundo foram feitos para determinar o perfil demográfico e clínico do TOA de acordo com idade, sexo, localização, extensão do tumor e dentes impactados associados. Entretanto, no Sri Lanka não existem estudos relacionados ao TOA em si. O estudo atual é composto por 116 casos de TOA que precisam ser adicionados à literatura. Portanto, o objetivo do presente estudo foi analisar uma das maiores séries de TOA de um único centro, durante 38 anos, e compará‐lo com a literatura existente.
MétodoEstudo analítico retrospectivo. Os casos diagnosticados como TOA, com suas características demográficas e clínicas (idade, sexo, localização do tumor) de janeiro de 1980 a 31 de dezembro de 2018, foram recuperados dos arquivos do Departamento de Patologia Oral da Faculty of Dental Sciences, University of Peradeniya, Sri Lanka. Foram excluídos TOAs com dados inadequados e casos com múltiplas biópsias foram considerados como um único caso. A aprovação ética foi obtida no comitê de ética da Faculty of Dental Sciences, University of Peradeniya (ERC/FDS/UOP/1/2018/08). Os detalhes que não estão no banco de dados foram recuperados dos formulários de solicitação dos pacientes, que estão no Departamento de Patologia Oral. Em relação à análise histopatológica, todos os casos foram avaliados por dois patologistas. Os casos com características incomuns foram registrados separadamente.
Os dados coletados foram inseridos em uma planilha do programa Microsoft Excel. Os detalhes coletados foram agrupados de acordo com as categorias de idade para identificar a frequência e o grupo da 2ª década de vida foi analisado separadamente. A distribuição nos ossos da mandíbula também foi avaliada. Os dados foram analisados com o software estatístico SPSS 25 (Statistical Package for the Social Sciences, 25). O teste do qui‐quadrado foi usado para determinar a associação. Cada variável com combinações diferentes foi analisada para identificar se existia alguma relação significativa. O nível de significância foi estabelecido em (p <0,05) durante todo o estudo.
ResultadosForam identificados 116 casos de TOA. A idade variou de 5 a 77 anos, com média de 21,02 (21,02±11,24) e mediana de 18. Há uma pequena diferença nas médias de idades entre mulheres e homens (21,14±10,91 anos e 20,82±11,91 anos).
Durante a segunda década de vida, a incidência de TOA é de 69,8%, que é a mais alta, seguida pela faixa de 21 a 30 anos. Da amostra total, o pico de incidência de TOA (12,1%) foi encontrado aos 15 anos, seguido por 18 (11,2%) e 16 (9,5%) (fig. 1a). No entanto, entre os 11 e 20 anos, 17,3% tinham 15 anos e 16% tinham 18 anos, seguidos por 13,6% deles com 16 (fig. 1b).
Foram incluídos 44 (37,9%) homens e 72 (62,1%) mulheres. A proporção homem: mulher para todas as faixas etárias foi de 1:1,6. Houve uma leve predileção pelo sexo feminino.
A maxila foi o local mais afetado pelo TOA, compreendeu 78 casos (67,2%), enquanto 38 (32,8%) casos foram relatados na mandíbula, resultou em uma relação maxila/mandíbula de 2,1:1. Dos 116 casos, a localização precisa foi identificada em 111. A região anterior de ambas as mandíbulas foi a mais afetada (81,1%), seguida pela região média (18,0%) e houve um caso (0,9%) na região posterior. Ao todo, 113 casos tinham informações sobre a lateralidade do tumor. O lado direito foi o mais afetado, com 60 casos, (53,1%) quando comparado ao esquerdo, com 53 (46,9%), resultou em uma proporção de 1,1:1 para os lados direito: esquerdo (fig. 2). Houve dois casos (1,8%) na região anterior sem informação do local exato. Portanto, eles não foram incluídos na figura 2.
A maxila foi o sítio de predileção na primeira, segunda e terceira décadas de vida (relação maxila:mandíbula 2:1, 3,5:1 e 1,3:1, respectivamente). No entanto, nos achados da faixa de 30 anos e acima, a mandíbula foi a mais frequentemente afetada. A razão maxila:mandíbula para a faixa de 31 a 40 anos foi de 1:,75; na faixa de 41 a 50 foi de 1:3; para> 50 anos, todos os três casos estavam na mandíbula.
A mandíbula anterior foi também frequentemente afetada. As proporções para as faixas de 50 anos ou acima foram anterior:média:posterior de 3:0:0; 10,3:1:0; 2:1:0 e 2:0:1, respectivamente.
De acordo com a análise da distribuição por gênero e predileção de lado (esquerdo/direito), os resultados indicam que a proporção do lado esquerdo da mandíbula para o sexo masculino:feminino foi 1:1,1 e o lado direito do osso da mandíbula era 1:2,3. A distribuição dos casos entre os lados esquerdo e direito do maxilar é analisada ainda mais de acordo com as décadas de vida. Ela mostra que o lado direito é o local de predileção na primeira, segunda, terceira e quarta décadas de vida (proporção esquerda:direita 1:2,1:1,2,1:4 e 1:1,5, respectivamente). Entretanto, na quinta década de vida, ela apresenta igual prevalência nos lados esquerdo e direito dos ossos da mandíbula. Nos pacientes com mais de 50 anos, o lado direito parece ser o local mais frequentemente afetado. A proporção esquerda:direita para a faixa > 50 anos foi de 2:1 (tabela 1).
Distribuição dos TOAs nas mandíbulas em relação ao sexo efaixa etária
Maxila | Mandíbula | Total | |
---|---|---|---|
Masculino | 32 | 12 | 44 |
Feminino | 46 | 26 | 72 |
1−10 anos | 2 | 1 | 3 |
11−20 anos | 63 | 18 | 81 |
21−30 anos | 8 | 6 | 14 |
31−40 anos | 4 | 7 | 11 |
41−50 anos | 1 | 3 | 4 |
> 50 anos | 0 | 3 | 3 |
Mandíbula anterior | Mandíbula média | Mandíbula posterior | Total | |
---|---|---|---|---|
Masculino | 36 | 5 | 1 | 42 |
Feminino | 54 | 15 | 0 | 69 |
1−10 anos | 3 | 0 | 0 | 3 |
11−20 anos | 72 | 7 | 0 | 79 |
21−30 anos | 8 | 4 | 0 | 12 |
31−40 anos | 4 | 6 | 0 | 10 |
41−50 anos | 1 | 3 | 0 | 4 |
> 50 anos | 2 | 0 | 1 | 3 |
Esquerdo | Direito | Total | |
---|---|---|---|
Masculino | 25 | 18 | 43 |
Feminino | 28 | 42 | 70 |
1−10 anos | 1 | 2 | 3 |
11−20 anos | 39 | 42 | 81 |
21−30 anos | 5 | 7 | 12 |
Houve uma relação estatisticamente significante entre o local de ocorrência (maxila/mandíbula) e a idade (p <0,005). Além disso, a depender do local de ocorrência, nas regiões anterior/média/posterior, também houve uma relação significante com a idade (p ≤ 0,001). Entretanto, a relação do lado da ocorrência (esquerda/direita) em relação à idade, assim como entre e o local da ocorrência e o sexo, não mostrou uma relação estatisticamente significante.
A maioria dos casos mostrou aspectos característicos dos TOAs (fig. 3a), um caso apresentou‐se como uma grande lesão mandibular. Alguns casos mostraram calcificações acentuadas, enquanto outros mostraram material eosinofílico homogêneo (fig. 3b‐c).
DiscussãoO tumor odontogênico adenomatoide é uma lesão odontogênica benigna que tem sido classificada como uma neoplasia não invasiva e não agressiva ou como uma lesão hamartomatosa do desenvolvimento.26,34 Vários estudos de diferentes lugares do mundo foram feitos para determinar o perfil demográfico e clínico do TOA. De acordo com estudos anteriores, a apresentação demográfica e clínica dos TOAs não difere significativamente de um país para outro.2,17 Entretanto, no Sri Lanka não há informações atualizadas disponíveis sobre o perfil demográfico e clínico do TOA. Portanto, este estudo foi feito para analisar as características demográficas e o perfil clínico dos TOAs no Sri Lanka.
O tumor odontogênico adenomatoide não é um TO comum. Portanto, temos apenas 116 casos registrados no Departamento de Patologia Oral da Faculty of Dental Sciences, University of Peradeniya nos últimos 38 anos. No entanto, esta é a maior amostra de uma única instituição até agora na literatura. O resultado do nosso estudo é equivalente à maioria dos estudos em todo o mundo.
Tem sido geralmente aceito que a frequência relativa do TOA corresponde a 2,2% a 8,7% de todos os tumores odontogênicos.8,31 Entretanto, em um estudo retrospectivo colaborativo em todo o mundo, a frequência relativa de TOA variou de 0,6% a 38,5%.34 A frequência relativa de TOA no Sri Lanka foi de 8,6% em 1990.17 Entretanto, estudos mais recentes do Sri Lanka relataram uma frequência relativa mais baixa, que foi de 4,7% de todos os TOs.2 De maneira similar, alguns relatos da China sugeriram uma frequência relativa mais alta (8,3%) de TOA,22 embora uma revisão retrospectiva recente de 1.309 casos da China tenha revelado uma frequência relativa mais baixa, de 2,1%.19 Em comparação com os países asiáticos, nossa frequência relativa foi menor do que a relatada em países como a Tailândia (5,3%).18 Estudos da Malásia (0,3%) China (2,1%)19,29 EUA,20 Nigéria,25 Brasil21 e México5 encontraram uma ocorrência relativa de TOA entre o total de TOs de 0,3%, 2,1%, 1,7%, 4,5%, 5,4% e 7,1%, respectivamente.
Semelhantemente ao presente estudo, estudos retrospectivos com grandes séries de casos revelaram uma predominância feminina para TOA, com uma proporção global de mulheres para homens de 1,9:1.8,34 Entretanto, a proporção de mulheres para homens de 1,6:1 obtida neste estudo não refletiu a acentuada preponderância feminina em estudos anteriores feitos na Ásia. Um estudo recente do Sri Lanka revelou uma proporção de mulheres para homens de 2:1.2 Toida et al.35 no Japão relataram uma proporção de mulheres para homens de 3:1. Em contraste, Swasdison et al.,18 em uma revisão retrospectiva de 67 casos na população tailandesa, mostraram uma proporção mulheres:homens de 1,8:1, o que foi bastante semelhante aos nossos achados. Além disso, Arotiba et al.,27 em um estudo anterior feito na Nigéria, e De Matos et al.,21 em uma revisão de 15 casos no Brasil, mostraram uma proporção mulheres:homens de 1,4:1, o que estava mais de acordo com nossos achados.
Com relação à distribuição etária, foi relatado que mais de dois terços dos TOAs são diagnosticados em pacientes jovens, especialmente na segunda década de vida, e mais de 80% são encontrados antes dos 30 anos.8,27,34 Os achados de nosso estudo estão de acordo com esses relatos.
A média de idade dos pacientes no momento do diagnóstico foi de 21,02 anos. A média da idade foi de 21,14 anos para as mulheres e 20,82 anos para os homens no presente estudo. Nossos estudos anteriores mostraram uma média de idade menor, provavelmente devido ao menor número de casos em comparação com o presente estudo (17,6 e 18 anos, respectivamente).2,17
Entretanto, Swasdison et al.,18 em uma revisão retrospectiva de 67 casos da Tailândia, indicaram 21,1 anos como a média de idade; 21,4 para homens e 20,9 para mulheres. Os resultados atuais são mais análogos aos deste estudo. A média de idade dos estudos de Adisa et al.25 da Nigeria e Lu et al.22 da China foi de 20,4 anos e 22,6 anos, respectivamente. Além disso, um estudo composto por 1.088 casos de TOs do norte da Califórnia relatou 20,2 anos como a média de idade. 20 Os resultados dos estudos acima foram mais condizentes com os do presente estudo. Além disso, Ochsenius et al.,7 em uma revisão retrospectiva do Chile, revelou uma média de idade semelhante (21,03 anos) em comparação com os achados do estudo atual. Leon et al.,36 em um estudo clínico‐patológico e imuno‐histoquímico de 39 casos de TOA de três serviços de diagnóstico oral (Brasil, México e Guatemala), e Matos et al.,21 em uma revisão retrospectiva de 15 casos no Brasil, apresentaram menores médias de idade, de 16 e 16,2 anos, respectivamente. Arotiba et al.,27 em uma revisão retrospectiva de 57 casos na população negra africana, relatou uma média de idade de 17 anos. No entanto, os achados do estudo atual não foram compatíveis com esses dados.
O TOA ocorre predominantemente na maxila (67,2%) em comparação à mandíbula (32,8%), com razão maxila/mandíbula de 2,1:1 (com uma proporção mulher/homem de 1,4:1 para maxila e 2,1:1 para mandíbula), e a parte anterior da mandíbula (81,1%) foi muito mais afetada do que as regiões média (18,0%) e posterior da mandíbula (0,9%). Além disso, o lado direito (53,1%) foi levemente mais afetado em comparação com o lado esquerdo (46,9%). A proporção maxila/mandíbula do TOA no Sri Lanka foi relatado anteriormente como de 2,3:1, o que está de acordo com os achados do estudo atual.2 Estudos semelhantes feitos em todo o mundo revelaram uma predileção maxilar, com razões maxila/mandíbula de 1,25:1 (25), 1,8:1 (36), 1,9:1 (18) e 2:1.31 A predileção pela região anterior da mandíbula foi revelada em alguns estudos.18,25 Além disso, uma revisão retrospectiva de 15 casos no Brasil e um estudo semelhante no Chile também revelaram uma predileção pela mandíbula anterior.7,21 Os resultados do estudo atual estão mais de acordo com esses estudos.
Embora estudos retrospectivos da Malásia e do Brasil mostrem uma leve predileção mandibular,29,30 nossos resultados e a maioria dos outros estudos contradizem os achados acima. Alguns estudos mais antigos da Nigéria sugeriram uma predileção mandibular por TOA.37 No entanto, estudos mais recentes da Nigéria por Arotiba et al.27 e Effiom et al.28 concordam com uma preponderância maxilar anterior.
ConclusãoOs resultados do presente estudo mostraram que o TOA ocorre com mais frequência na segunda década de vida, é mais prevalente no sexo feminino, mais frequentemente associado à maxila, afeta predominantemente os ossos da mandíbula anterior e apresenta‐se principalmente no lado direito do osso da mandíbula. Os resultados do presente estudo mostraram uma relação estatisticamente significante com o local da ocorrência (maxila/mandíbula) e idade (p <0,005). Além disso, a depender se ele ocorre na região anterior/média/posterior, mostrou uma relação significante com a idade (p ≤ 0,001). Entretanto, o lado (esquerdo/direito), assim como o local da ocorrência, não mostrou relação estatisticamente significante em relação à idade (p> 0,05). Além disso, este estudo revelou algumas diferenças nos dados demográficos e apresentação clínica do TOA de região para região.
Declaração de disponibilidade de dadosOs dados usados para análise podem ser produzidos sempre que solicitado. Dados brutos também podem ser fornecidos mediante solicitação.
Conflitos de interesseOs autores declaram não haver conflitos de interesse.
Como citar este artigo: Siriwardena BS, Udagama MN, Tennakoon TM, Athukorala DA, Jayasooriya PR, Tilakaratne WM. Clinical and demographic characteristics of adenomatoid odontogenic tumors: analysis of 116 new cases from a single center. Braz J Otorhinolaryngol. 2022;88:309–15.
A revisão por pares é da responsabilidade da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico‐Facial.