Há um aumento no número de pacientes com transtornos do espectro autista (TEA), um grupo de deficiências de desenvolvimento caracterizadas por dificuldades na interação social e de comunicação. Os TEA também apresentam padrões de comportamento restritos, repetitivos e estereotipados. Os sintomas geralmente se tornam aparentes antes dos três anos.1 Um estudo feito nos Estados Unidos em 2012 mostrou que a prevalência é de 14,5 por 1.000 (um em 69). A prevalência estimada foi significativamente maior entre meninos (23,4 por 1.000) do que entre meninas (5,2 por 1.000).2 Ainda não existem dados oficiais sobre a prevalência dessa condição de saúde no Brasil. Indivíduos com autismo diferem acentuadamente no número e na gravidade dos sintomas exibidos.3 Os sinais típicos de autismo incluem, mas não estão limitados a, atraso na fala e na linguagem, regressão de marcos de desenvolvimento aos 18‐24 meses, evitação do contato visual, defensividade tátil e envolvimento em comportamentos repetitivos e autoestimulantes. Aproximadamente 80% das crianças com autismo apresentam algum grau de comprometimento cognitivo.4

Além disso, alguns indivíduos com TEA podem ter perda auditiva associada. Beers et al.5 fizeram uma revisão sistemática (RS) e constataram que a prevalência de perda auditiva entre indivíduos com TEA é controversa. Estudos objetivam encontrar maior incidência de perda auditiva em pessoas com TEA do que na população em geral.6–8 Os autores também alertaram para a dificuldade de generalizar a prevalência encontrada, considerando as limitações da amostra estudada. Não foi encontrada uma relação clara entre a gravidade do comportamento autista e o grau de perda auditiva.8 Gravel et al.9 não encontraram evidências de diferenças no sistema auditivo periférico entre crianças com TEA e seus pares com desenvolvimento típico.

Nos casos em que o TEA e a deficiência auditiva ocorrem simultaneamente, o diagnóstico de uma condição geralmente leva a um atraso no diagnóstico da outra.8,10 O diagnóstico de perda auditiva pode ter obscurecido o reconhecimento de comportamentos autistas em crianças com até cinco anos.10 Recomenda‐se que as crianças recebam uma avaliação audiológica completa quando houver suspeita de TEA. Dessa forma, a perda auditiva periférica pode ser diagnosticada precocemente e tratada como parte do programa de habilitação e educação da criança.5,7,10 O implante coclear (IC) é uma opção terapêutica para casos de TEA com surdez associada. O IC é o tratamento de escolha para crianças com perda auditiva neurossensorial severa a profunda.11 Esse implante é um dispositivo eletrônico de alta tecnologia desenvolvido para fazer a função das células ciliadas cocleares danificadas ou ausentes e fornecer estimulação elétrica às fibras restantes do nervo auditivo.12

Esta RS tem como objetivo identificar evidências na literatura científica de que o IC favorece o desenvolvimento auditivo, a linguagem e a interação social em pessoas com TEA com perda auditiva associada severa e/ou profunda.

A estratégia de busca desta RS seguiu os critérios recomendados pela estratégia Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta‐Analyses (PRISMA).13 O protocolo foi registrado em 27 de abril de 2020, no International Prospective Register of Systematic Reviews (PROSPERO) (https://www.crd.york.ac.uk/PROSPERO/) sob número de registro: CRD4202015045.

A primeira fase desta RS encontrou 484 artigos em oito bases de dados e 100 na literatura cinza. Depois de eliminar 209 estudos duplicados, 375 foram selecionados pelos revisores para a leitura de títulos e resumos. Desses, 363 artigos foram excluídos de acordo com os critérios de exclusão estabelecidos e 12 artigos foram incluídos na segunda etapa, que consistiu na leitura do manuscrito na íntegra. Quatro artigos foram excluídos nessa etapa pelos seguintes motivos: dois artigos15,16 evidenciaram a ausência de um sujeito com TEA + IC; dois17,18 não apresentaram dados pré e pós‐operatórios dos sujeitos, apresentam percepção materna e não apresentam aspectos auditivos ou de comunicação. Sete estudos11,19–24 foram selecionados para análise qualitativa na presente RS (tabela 1). Não foram encontrados estudos através da busca manual nas referências dos artigos. Todo o processo de seleção dos artigos está descrito na figura 1, que mostra o diagrama de fluxo PRISMA para inclusão.

Figura 1.

Diagrama de identificação e seleção de artigos adaptado do PRISMA.

(0,35MB).

Os sete artigos foram analisados de acordo com o JBI14 e de acordo com cada tipo de estudo: lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos de coorte (tabela 2), lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos relatando dados de prevalência (tabela 3) e lista de verificação de avaliação crítica do JBI para relato de caso (tabela 4). Quatro artigos11,20–22 mostraram um baixo risco de viés e três artigos 19,23,24 mostraram um risco moderado de viés.

Nos sete estudos selecionados para a análise qualitativa, foram descritos 67 indivíduos com TEA e deficiência auditiva. Desses, 66 receberam IC (o IC era contraindicado para um sujeito). Quarenta e um sujeitos (62%) foram diagnosticados com TEA após o IC, 7 (11%) antes do IC e para 18 indivíduos (27%) os autores não informaram se o diagnóstico de TEA foi antes ou depois do IC. Nem todos os sujeitos tinham as mesmas características do TEA. Dois (2) indivíduos tinham TEA sem déficits intelectuais e linguísticos (anteriormente conhecido como síndrome de Asperger), cinco (5) tinham TID‐SOE (transtorno invasivo do desenvolvimento – sem outra especificação) e 24 (24) tinham autismo. Ao analisar a descrição dos sujeitos da pesquisa com TEA, observou‐se que 31 deles (46,3%) apresentavam alguma outra deficiência associada e 35 (53,7%) não apresentavam relato de outras deficiências associadas.

As características dos pacientes com TEA e deficiência auditiva, sem outras deficiências associadas, que receberam implante coclear são apresentadas na tabela 5. A tabela 6 apresenta os resultados dos pacientes com TEA e deficiência auditiva que receberam IC e apresentavam outras deficiências associadas.

Entre os 35 pacientes com TEA e perda auditiva sem outras deficiências associadas, 6 (17%) não estabeleceram forma de comunicação. No entanto, houve uma melhoria na interação com os parentes. Seis (17%) não desenvolveram comunicação oral – entretanto, usavam comunicação em linguagem de sinais avançada ou comunicação alternativa (imagens). Além disso, 9 (26%) indivíduos demonstraram reconhecimento de comandos verbais simples e falaram frases simples; e 14 (40%) desenvolveram linguagem e comunicação oral fluentes.

Entre os 31 pacientes que, além de TEA e hipoacusia, apresentavam outras deficiências, 15 (48%) não desenvolveram comunicação oral. Esses indivíduos se comunicavam através de linguagem de sinais ou comunicação alternativa por imagens. Doze pacientes (39%) demonstraram reconhecimento de comandos verbais únicos e palavras simples vocalizadas. Além disso, quatro pacientes (13%) estabeleceram comunicação oral de forma simplificada após o uso do IC.

Todos os sete artigos foram analisados de acordo com o Grades of Recommendation, Assessment, Development, and Evaluation (GRADEpro)25,26 (tabela 7).

Como mostrado na tabela 7, dos sete artigos analisados nesta RS, 6 tinham um desenho de estudo transversal (estudo de acurácia do tipo coorte) com um N total de 95 pacientes e apresentaram qualidade de evidência pela avaliação do sistema GRADE moderado. Apesar de ter um desenho de estudo transversal (estudo de acurácia do tipo coorte), um dos artigos não avaliou seus sete pacientes com os mesmos critérios usados pelos demais autores. Porém, apresentou resultados semelhantes aos demais estudos com qualidade de evidência moderada pela avaliação do sistema GRADE.

A revisão sistemática do JBI começa com um modelo de saúde baseado em evidências que se concentra nas melhores informações disponíveis e não se preocupa exclusivamente com a eficácia. O modelo é adaptável às diversas origens dos problemas de saúde e usa diversas metodologias de pesquisa para gerar evidências relacionadas ao assunto. O JBI acredita que os profissionais de saúde precisam de evidências para apoiar uma ampla gama de atividades e intervenções e, ao tomar decisões clínicas, devem considerar se sua abordagem é viável, apropriada, significativa e eficaz. Os instrumentos usados para avaliar o viés foram listas de verificação de avaliação crítica validadas pelo JBI para cada desenho de estudo: estudos de coorte e estudos que relatam dados de prevalência e relatos de caso. Quatro artigos11,20–22 mostraram um baixo risco de viés e três artigos19,23,24 mostraram um risco moderado de viés. Essas informações corroboram a sinalização da qualidade satisfatória dos estudos encontrados.

Esta RS mostrou que nem todos os indivíduos com TEA e perda auditiva associada que fizeram implante coclear desenvolveram comunicação oral. No entanto, a intervenção demonstrou outros benefícios, como melhoria na interação com os parentes, estabelecimento de contato visual com mais frequência e identificação de sons. Os resultados corroboram os achados de estudos anteriores de que os ganhos das crianças foram pequenos em comparação com a população geral que recebeu o IC; entretanto, as crianças mostraram progresso de desenvolvimento na comparação das avaliações pré e pós‐cirúrgicas.19

A comunicação oral não é um metateste realista em crianças com TEA e implantes cocleares. Entretanto, as crianças obtiveram vários benefícios funcionais que os métodos tradicionais de avaliação dos resultados de implantes cocleares em crianças com autismo geralmente são insuficientes para avaliar completamente.24 Portanto, estudos futuros que avaliem o impacto do IC em crianças com TEA precisam expandir os critérios de sucesso e avaliar as habilidades de desenvolvimento total do indivíduo, em vez de critérios restritos focados apenas na aquisição de comunicação oral. Essa nova abordagem vai melhorar as recomendações de intervenção em IC, considerando o bem‐estar e a qualidade de vida das crianças.

Estudos argumentam que a documentação objetiva de mudanças de desempenho pode ser difícil ou impossível para algumas crianças com TEA. Nesses casos, os autores argumentaram que relatos subjetivos de pais e profissionais que indicaram que o implante teve um efeito positivo na criança e na família podem ser a única medida de sucesso no qual se pode confiar.20 Nesta RS, 21 pacientes – 31,8% – não estabeleceram qualquer forma de comunicação tradicional. Porém, houve um aumento na interação com os parentes. Essa condição é mais presente nos casos de TEA e deficiência auditiva que tinham outras deficiências. Esses dados exemplificam que o desenvolvimento da interação social pode passar despercebido nas avaliações tradicionais, mas estar presente nos relatos de parentes, cuidadores e profissionais que acompanham o desenvolvimento dessas crianças. Essa informação reforça a possibilidade de que pacientes com TEA e perda auditiva submetidos ao implante coclear ampliam outras habilidades de comunicação, mesmo que não desenvolvam a comunicação oral.

Quarenta e um (62%) dos participantes dos artigos selecionados foram diagnosticados com TEA após o IC. A média de idade do IC foi de 2,9 anos para os indivíduos sem outras alterações e 3,76 anos para aqueles com outras deficiências associadas. Não foi possível determinar a média de idade para o diagnóstico de TEA, pois a maioria dos estudos não apresentava essa informação.

Há um esforço mundial para aumentar o diagnóstico precoce da perda auditiva neurossensorial e a intervenção com IC em uma idade cada vez menor. No Brasil, a cobertura da triagem auditiva neonatal mostra um aumento de 9,3% para 37,2% de 2008 a 2015. Embora tenha ocorrido um aumento significativo da cobertura da triagem auditiva neonatal no Brasil nos últimos anos, a cobertura nacional ainda é baixa (37,2%) e muito inferior à preconizada na literatura. Além disso, no Brasil, há uma desigualdade inter‐regional nas taxas de cobertura da triagem auditiva neonatal. As regiões Sul e Sudeste concentram os melhores índices, enquanto as regiões Norte, Nordeste e Centro‐Oeste precisam de mais esforços para implantação dos programas de Triagem Auditiva Neonatal.27

O diagnóstico de TEA geralmente é feito posteriormente, considerando o processo de diagnóstico de exclusão.11 Estudos anteriores observaram que o tempo médio entre a implantação e o diagnóstico de autismo foi de 19 meses para a maioria dos participantes e aproximadamente dois anos após o IC.21,23 No presente estudo, 31 indivíduos (46,3%) tiveram alguma outra deficiência associada, como: cegueira cortical, atraso global, atraso do desenvolvimento, deficiência intelectual, paralisia cerebral, epilepsia, hemiparesia esquerda, dificuldade visual, prematuridade, encefalopatia, retardo motor importante, polimicrogiria, gliose, atraso do desenvolvimento. Achados semelhantes foram relatados anteriormente, indicaram que o TEA pode ser parte de um quadro mais amplo de deficiência múltipla.11,20,21,23 O desenvolvimento da linguagem e da comunicação oral pode não ser uma meta realista para esse público. Há uma grande chance de que haja outras deficiências associadas a essas condições que podem agravar o desenvolvimento da linguagem e da comunicação oral. São necessárias pesquisas que busquem instrumentos que possam medir de forma mais sensível o desenvolvimento de indivíduos com TEA e surdez que receberam IC.

Considerando a qualidade das evidências analisadas pelo Sistema GRADE, os resultados sugerem que o IC favorece a linguagem expressiva e receptiva de pessoas com TEA grave e/ou com perda auditiva profunda, mesmo que não desenvolvam a linguagem na mesma proporção que indivíduos que usam IC sem TEA, apesar de um dos estudos não seguir a mesma linha de resultados dos outros selecionados. Assim, existe uma recomendação para IC em pacientes com TEA que apresentam perda auditiva severa e/ou profunda associada.

Essa RS mostrou que o IC pode favorecer o desenvolvimento auditivo, a linguagem e a interação social em crianças com transtorno do espectro autista (TEA) com perda auditiva severa e/ou profunda associada.

Como estratégia para superar as limitações encontradas na elaboração desta RS e avançar na área, estudos futuros devem buscar formas de avaliar o desenvolvimento qualitativo da comunicação em indivíduos com TEA e deficiência auditiva submetidos ao IC. Os protocolos de pesquisa devem considerar a percepção dos parentes, cuidadores e profissionais que acompanham o desenvolvimento dessas crianças. No entanto, os protocolos devem ser padronizados para permitir a comparação dos resultados em diferentes amostras.

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.