Tremor vocal é classificado na categoria síndromes definidas quando o mesmo associa-se a outros sinais neurológicos (principalmente em membros e cabeça). Quando se apresenta como manisfestação única, geralmente é descrito como tremor vocal isolado, situação que dificulta a classificação sindrômica dos tremores.1 Considerando a fenomenologia, condição de ativação durante a qual o tremor ocorre e principal dado clínico que contribui para o diagnóstico sindrômico, o tremor pode ser de repouso ou de ação. Esta caracterização também se aplica ao aparelho fonatório e pode ser realizada por meio da nasofibrolaringoscopia, exame que permite a avaliação funcional do mesmo durante a execução de diversas tarefas.2

Entre as síndromes neurológicas com possível manifestação de tremor vocal, o tremor essencial é a patologia de maior prevalência, seguido do tremor parkinsoniano e tremor distônico.3,4 Apesar de ser uma entidade relativamente frequente, algumas casuísticas mostram que raramente a doença de Parkinson se manifesta com tremor laríngeo.5,6 E como o tremor de repouso é distinto dos demais tanto fisiológica como clinicamente, a maior dificuldade diagnóstica reside na distinção entre o tremor essencial e o distônico.7

O tremor essencial manifesta-se com alteração vocal em 11 a 30% dos casos.5,8,9 A oscilação rítmica do palato, faringe ou laringe pode se apresentar durante todas as tarefas, incluindo a respiração tranquila e a fonação, pois são atividades que exigem manutenção de determinada postura laríngea,10 sendo discutível a possibilidade de repouso da musculatura laríngea durante a respiração tranquila.11

Koufman e Blalock (2004)12 propõem uma classificação de distonias laríngeas na qual descrevem o tremor distônico como uma variação da distonia laríngea de adução, em que as hiperaduções glóticas são rítmicas. Difere do tremor essencial, pois é tipicamente mais focal (geralmente sem envolvimento de outras estruturas do corpo) e tarefa-específico, uma vez que depende de atividade fonatória para seu aparecimento, estando ausente durante a respiração tranquila.

Apesar de haver características próprias entre as síndromes causadoras do tremor vocal, ainda não há um método diagnóstico com especificidade suficiente para diferenciar estas doenças, devido à sobreposição de sinais e sintomas que apresentam.5 A existência de um protocolo que contemple as diversas situações na avaliação por nasofibrolaringoscopia, e que permita o estudo do aparelho fonatório o mais próximo possível do estado fisiológico, traria subsídios para a análise do tremor e sua caracterização clínica. Diante disso, uma das hipóteses deste estudo é que a presença de tremor no aparelho fonatório durante a tarefa emissão /s/ possa diferenciar as síndromes de tremor vocal essencial (tremor presente) e distônico (tremor ausente), partindo do princípio de que esta é uma tarefa não fonatória (emissão sem vibração de pregas vocais), e que o tremor vocal distônico é tarefa dependente, com manifestação do tremor apenas durante a fonação. Diferentemente do tremor vocal essencial, que apresenta o tremor em qualquer ação com manutenção de postura.

O objetivo deste estudo foi desenvolver um protocolo de tarefas específicas para avaliação do tremor vocal por nasofibrolaringoscopia e identificar aquelas que diferenciem fenomenologicamente as síndromes de tremor essencial e distônico.

Método

Casuística

Após aprovação do comitê de ética institucional sob o protocolo de n° 1853/10 e consentimento livre e esclarecido por escrito, este estudo transversal incluiu indivíduos com tremor vocal atendidos no setor de Neurolaringologia de um hospital universitário. A avaliação dos pacientes constou de história clínica, exame físico geral e de cabeça e pescoço, avaliação perceptivo-auditiva da voz e nasofibrolaringoscopia com protocolo de tarefas específicas.

Critérios de inclusão: (a) pacientes com idade acima de 18 anos; (b) voz trêmula na avaliação perceptivo-auditiva; (c) tremor de estruturas do aparelho fonatório identificado na nasofibrolaringoscopia; (d) queixa de tremor vocal há mais de um ano; (e) ausência de períodos com remissão completa do tremor vocal.

Critérios de exclusão: (a) tratamento do tremor ou uso de anti-hipertensivos bloqueadores beta-adrenérgicos nos últimos seis meses; (b) paralisia laríngea ou lesões morfológicas no aparelho fonatório; (c) sinais de parkinsonismo ou doença cerebelar; (d) alteração de hormônios tireoidianos.

Protocolo de tarefas específicas

O exame de nasofibrolaringoscopia foi realizado com o paciente em posição sentada, sem anestesia tópica. Três subsítios anatômicos (palato, faringe e laringe) foram observados durante as seguintes tarefas específicas: emissão prolongada dos fonemas (/é/, /i/, /s/, /z/), respiração tranquila e assobio contínuo. As tarefas foram avaliadas, no mínimo, durante 5 segundos. Os fonemas foram emitidos em pitch e intensidade confortáveis para o paciente, com exceção do /i/, que foi produzido em falsete. Os exames duraram em média 2 minutos, e foram realizados com endoscópio flexível KayPENTAX modelo FNL-15RP3 sob iluminação halógena contínua, conectado à câmera de vídeo TOSHIBA IK-CU44A e gravados em sistema de vídeo digital.

Avaliação perceptivo-visual do tremor

As imagens em vídeo dos exames de nasofibrolaringoscopia foram editadas com a finalidade de identificar cada tarefa específica realizada e retirar a faixa de áudio para diminuir o viés de observação. A análise perceptivo-visual dos vídeos, com omissão da identificação dos pacientes, foi realizada por consenso pelos três examinadores otorrinolaringologistas com experiência em Neurolaringologia. Os avaliadores foram instruídos a: (1) verificar a presença ou ausência do tremor em cada subsítio avaliado para cada uma das tarefas propostas no estudo; (2) identificar se há redução na intensidade ou desaparecimento do tremor na tarefa /i/ em falsete em relação à tarefa /é/ (para fins de avaliação, será denominada tarefa redução do tremor no agudo). Não houve limites quanto à repetição dos vídeos para análise pelo examinador.

Os critérios utilizados para considerar a presença do tremor foram: (a) tremor em palato − oscilação rítmica do palato mole; (b) tremor em faringe − constrição rítmica da parede faríngea; (c) tremor vertical de laringe − oscilação rítmica da laringe no plano vertical em relação ao trato aerodigestivo circundante; (d) tremor horizontal de laringe − oscilação rítmica das pregas vocais, pregas vestibulares ou aritenoides no plano horizontal.

Para identificação de tarefas específicas relacionadas às síndromes de tremor, inicialmente, os pacientes foram classificados em tremor essencial e distônico, de acordo com a presença de tremor horizontal de laringe na emissão /s/ e, em seguida, realizou-se a associação deste com as demais tarefas (fonatórias e não fonatórias), a partir das avaliações feitas por consenso entre os três examinadores.

Análise estatística

Na análise descritiva das características da amostra, calcularam-se média, valor mínimo, valor máximo e desvio padrão para variáveis numéricas; e para variáveis categóricas calcularam-se frequências absoluta e relativa. O teste exato de Fisher foi utilizado para identificar associação entre as variáveis categóricas do protocolo. Para conclusões obtidas por meio das análises inferenciais foi utilizado o nível de significância α igual a 5%.

Resultados

A tabela 1 resume as principais características clínicas e demográficas da amostra em estudo.

Os 19 indivíduos incluídos no estudo realizaram as tarefas do protocolo de forma adequada, com exceção de um paciente, que não conseguiu executar o assobio contínuo. Por meio das informações coletadas na avaliação perceptivo-visual do tremor e em consenso entre os três examinadores, 12 pacientes foram classificados como portadores de tremor essencial e sete como tremor distônico, de acordo com a presença ou não de tremor horizontal de laringe na tarefa emissão /s/ (tabela 2).

No estudo da associação entre tremor horizontal de laringe na emissão /s/ e as tarefas não fonatórias (tabela 3), identificou-se uma tendência de que o indivíduo classificado como tremor essencial apresentou com mais frequência tremor horizontal de laringe na tarefa respiração tranquila (p = 0,057).

O tremor horizontal de laringe na emissão /s/ esteve fortemente associado ao tremor horizontal de laringe na tarefa assobio contínuo (p < 0,001). Na amostra selecionada, os 11 indivíduos (exceto um que não conseguiu realizar a tarefa de assobio contínuo) classificados como tremor essencial apresentaram tremor horizontal de laringe na tarefa assobio contínuo.

Constatou-se, na associação entre tarefas fonatórias e tremor horizontal de laringe na emissão /s/ (tabela 4), que a redução do tremor no agudo em palato (p = 0,020), faringe (p = 0,038) e horizontal de laringe (p = 0,002) foi mais frequente nos pacientes classificados como tremor distônico. Nenhuma outra tarefa fonatória mostrou diferenciar o tremor essencial do distônico.

Discussão

Apesar dos avanços em Neurolaringologia, a distinção entre o tremor vocal essencial e o distônico mantém-se um desafio, com impacto direto na escolha entre as diversas formas de tratamento. Para esta distinção, inúmeros métodos de investigação têm sido utilizados, dentre eles, a avaliação perceptivo-auditiva da voz, a nasofibrolaringoscopia, as medidas acústicas e a eletromiografia de laringe.10,13,14 O ponto em comum nestas avaliações é que geralmente procuram-se particularidades de cada síndrome durante tarefas fonatórias (emissões sonoras com vibração de pregas vocais), justamente a atividade em que as doenças mais se assemelham. A partir desta observação, buscou-se identificar entre diversas tarefas fonatórias e não fonatórias (emissões surdas sem vibração de pregas vocais), aquelas que pudessem representar, por definição, a fenomenologia do tremor aplicada ao aparelho fonatório o conceito básico que rege a sua classificação sindrômica.

A principal característica do tremor distônico é que ele depende de tarefa específica para se manifestar, que, no caso do tremor vocal, é a fonação. Por definição, nestes pacientes o tremor não estaria presente em situações não fonatórias (emissões sem vibração de pregas vocais), mesmo que houvesse ação muscular para manutenção de postura laríngea como acontece durante a emissão /s/. No entanto, pacientes portadores de tremor essencial apresentam o tremor na musculatura quando contraídas, mesmo que apenas para manutenção da posição. Assim, o tremor no aparelho fonatório se apresentaria durante qualquer atividade onde houvesse manutenção de postura, independentemente da fonação, e, portanto, durante a emissão /s/. Dessa forma, a tarefa emissão /s/, que representa um fonema fricativo surdo sem vibração de pregas vocais, mostra-se um divisor de águas entre estas duas síndromes, já que, durante sua realização, os pacientes com tremor distônico não apresentam tremor, enquanto os pacientes com tremor essencial o manifestam. Por esse motivo, esta tarefa foi escolhida para verificar variações e diferenciar os pacientes, classificando-os em síndrome do tremor essencial ou síndrome do tremor distônico, e também identificar associações destes com as diversas tarefas do protocolo (tabela 2).

Ainda não existe consenso sobre a atividade muscular da laringe durante a respiração tranquila. Segundo um relatório do comitê de Neurolaringologia da Academia Americana de Otorrinolaringologia e Cirurgia de Cabeça e Pescoço,10 durante a respiração ou fonação não existe um verdadeiro repouso na laringe. Estas atividades são melhor definidas como manutenção de postura, o que torna explicável a presença de oscilação das estruturas laríngeas no tremor essencial. Durante a respiração tranquila, foi identificado, nesta casuística, tremor horizontal de laringe em 66,7% dos indivíduos classificados como tremor essencial (tabela 3). Apesar da controvérsia, Hillel (2001),11 a partir de estudos eletromiográficos em indivíduos normais, demonstrou que a musculatura intrínseca da laringe pode se apresentar em repouso durante a respiração tranquila, observação que pode explicar a ausência do tremor em um terço dos pacientes do estudo classificados como tremor essencial. A princípio, não é obrigatória a presença de tremor na respiração tranquila para identificação de tremor vocal do tipo essencial, mas este é um sinal que sugere o diagnóstico como descrito por Koufman e Blalock (2004).12 Um dos pacientes classificados como tremor distônico também apresentou tremor horizontal de laringe durante a respiração, achado que, de acordo com a literatura, não é esperado, por não ser estauma atividade que desencadeia postura distônica.12,15 Porém, durante a avaliação do músculo tireoaritenoideo por eletromiografia de 13 pacientes com tremor distônico, Hillel (2001)11 também identificou um indivíduo que apresentava atividade rítmica neste músculo durante a respiração tranquila. Além disso, uma manifestação rara, que representa 1% dos casos de distonia laríngea, é a distonia respiratória adutora descrita por Blitzer et al. (1998),16 na qual as posturas distônicas na laringe estão presentes de forma evidente durante a respiração. Portanto, apesar de ser bastante incomum, eventualmente podem ser encontrados pacientes com tremor distônico que apresentam o tremor horizontal de laringe durante a respiração. Outra explicação para a presença de tremor horizontal de laringe durante a respiração em um paciente classificado como portador de tremor distônico é a possibilidade de uma observação equivocada do tremor nesta tarefa, ou mesmo de um falso negativo no teste da emissão /s/; logo, o diagnóstico correto, neste caso, seria tremor essencial.

A tarefa assobio contínuo foi escolhida para inclusão no protocolo por sua semelhança com a emissão /s/, ou seja, é uma tarefa não fonatória em que há uma evidente manutenção de postura na laringe. Nesta amostra, o tremor horizontal de laringe durante o assobio se mostrou fortemente associado ao tremor horizontal de laringe na emissão /s/, com as duas tarefas apresentando-se sempre de forma igual em relação à presença do tremor (tabela 3). Esta observação confirma queas tarefas realmente são fenomenologicamente semelhantes e somam evidências de que a presença de tremor, nestas situações, sinaliza para o diagnóstico de tremor essencial.

Em 2006, De Biase et al.17 avaliaram pacientes com distonia laríngea de adução por meio de nasofibrolaringoscopia, e nenhum dos indivíduos apresentou espasmos durante a realização do assobio. Entendendo o tremor distônico como variante da distonia, a expectativa é de que esse também não apresente posturas distônicas (tremor irregular) durante o assobio, assim como foi demonstrado no presente estudo, no qual todos os pacientes classificados como tal não apresentaram tremor. É importante salientar que a realização desta tarefa deve se dar com um assobio contínuo, porque o intermitente apresenta uma movimentação de estruturas laríngeas que interfere na percepção do tremor e não representa manutenção de postura.

A modificação na intensidade dos espasmos de acordo com a variação do pitch já foi abordada na literatura em relação à distonia laríngea de adução, na qual a fonação em falsete diminui o estímulo para ocorrência de espasmos.17 Barkmeier e Case. (2000)14 descreveram que o pitch elevado tem influência direta na redução da magnitude do tremor vocal, e este é consequência do distanciamento das pregas vocais. Quase todos os pacientes do presente estudo, tanto na emissão /é/ quanto na emissão /i/ em falsete, apresentaram tremor horizontal de laringe, sem diferença estatisticamente significante entre as tarefas, demonstrando que, isoladamente, as mesmas não diferenciam as síndromes de tremor. Entre os pacientes classificados como tremor essencial, 91,7% não apresentaram variação do tremor quando avaliados em tarefas com pitch normal e agudo. Contudo, os casos de tremor distônico apresentaram-se associados à redução do tremor na emissão /i/ em relação à emissão /e/ de forma significativa (tabela 4). Portanto, como a emissão /é/ é produzida com uma maior proximidade entre as pregas vocais do que a emissão /i/ em falsete, quanto mais distante a laringe estiver da postura de adução, menores serão as oscilações nos pacientes com tremor distônico.

A emissão /z/ é importante para ratificar que as tarefas fonatórias não são úteis para diferenciar os tipos de tremor, pois apenas um paciente não apresentou tremor horizontal de laringe durante esta atividade (tabela 4). Apesar da semelhança entre as emissões /z/ e /s/, já que as mesmas são consoantes fricativas produzidas no mesmo ponto articulatório (linguopalatal), elas diferem entre si, já que a primeira ocorre em adução com participação da vibração das pregas vocais (fonatória ou sonora), enquanto a outra não (não fonatória ou surda). Esta única diferença justifica a importância da composição fonética no diagnóstico do tremor distônico, já que a oscilação se apresenta em tarefas sonoras e encontra-se ausente durante tarefas surdas. Evidência de tarefa específica semelhante é encontrada nos pacientes com distonia laríngea de adução, que apresentam piora dos sintomas em sentenças com consoantes sonoras (b, d, g, v, j, z, m, n) e melhora em sentenças com consoantes surdas (p, t, k, f, s, ch).18,19 Já nos casos de tremor essencial, a oscilação se apresenta em ambas as tarefas (sonora ou surda).20

Diferentemente das distonias, o tremor vocal essencial geralmente é apresentado como uma doença de manifestação mais generalizada, em que o tremor não é restrito aos músculos intrínsecos da laringe, podendo envolver palato, faringe, língua e músculos articulatórios.10 Porém, nesta amostra, tanto o palato quanto a faringe apresentaram o tremor nas diversas tarefas, sem diferença significativa entre os grupos, demonstrando que a simples presença do tremor em subsítios extralaríngeos não diferencia as síndromes. Inclusive a oscilação vertical de laringe, que sugere tremor da musculatura extrínseca laríngea,21 cuja expectativa era a de que se manifestasse principalmente nos casos de tremor essencial, também não se mostrou específica (tabelas 3 e 4). Tal fato poderia caracterizar um envolvimento segmentar, ao invés de focal, nos pacientes com tremor vocal distônico. No entanto, nos subsítios palato e faringe, a única associação encontrada foi a redução do tremor no agudo em pacientes com tremor distônico, semelhante ao ocorrido em relação ao tremor horizontal de laringe. Portanto, nestes pacientes é possível que o tremor apresentado em palato e faringe não seja uma alteração distônica primária destas musculaturas, mas sim secundária à disfunção do subsistema laríngeo, já que a modulação do tremor em todas as estruturas foi influenciada diretamente pela transição entre pitch normal e agudo, função eminentemente laríngea. Esta observação sinaliza para a possibilidade de uma interação entre o sistema nervoso central como gerador de tremor e o sistema periférico (neuromuscular), pois uma provável modulação no sistema de aferência termina por modificar o tremor tanto na laringe quanto em outras estruturas, como o palato e a faringe. Estas hipóteses são relativas especificamente ao tremor distônico, já que no tremor essencial não foi identificada modulação da oscilação.

A ausência de exame padrão ouro para análise de tremor vocal dificulta a avaliação da confiabilidade do protocolo proposto. Como discutido previamente, existe possibilidade de equívoco diagnóstico nesta avaliação, como, por exemplo, a presença de falsos negativos ou falsos positivos no exame, e é por isso que se deve evitar estabelecer o diagnóstico a partir da representação do tremor em apenas uma tarefa. Para obter maior credibilidade na definição da entidade nosológica em questão, esta só deve ser determinada quando a manifestação do tremor em diferentes tarefas corresponder fenomenologicamente a uma mesma síndrome de tremor. Nos casos em que a manifestação do tremor nas diferentes tarefas não apontar para uma mesma síndrome, torna-se menos confiável a aplicação deste protocolo para definição diagnóstica.

Apesar de parecer arbitrário classificar o tremor vocal sindromicamente por meio da presença do tremor horizontal de laringe na emissão /s/, isso justificável pela fundamentação fenomenológica apresentada neste estudo e pelas associações encontradas nas diversas tarefas, que, em parte, replicam as características tradicionalmente descritas para cada doença. Portanto, a distinção entre tremor vocal essencial e distônico mostra-se exequível, desde que se utilize uma propedêutica adequada, tal como a evidenciada na avaliação do aparelho fonatório por nasofibrolaringoscopia, principalmente durante tarefas não fonatórias. E, a partir de uma maior acurácia diagnóstica, é possível que tratamentos específicos dirigidos para cada tipo de tremor alcancem melhor resposta terapêutica.

Conclusão

O protocolo de tarefas específicas por nasofibrolaringoscopia é um método viável para diferenciar as síndromes de tremor vocal essencial e distônico. As tarefas com importância significativa nesta distinção são a emissão /s/, assobio contínuo e observação da redução do tremor no agudo.

Financiamento

Este estudo foi conduzido pela Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior − CAPES.

Conflitos de interesse

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.

Recebido em 21 de julho de 2014;

aceito em 3 de fevereiro de 2015

* Autor para correspondência.

E-mail:moraesbruno.orl@hotmal.com (B.T. de Moraes).

DOI se refere ao artigo: http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2015.11.001

☆ Como citar este artigo: de Moraes BT, de Biase NG. Laryngoscopy evaluation protocol for the differentiation of essential and dystonic voice tremor. Braz J Otorhinolaryngol. 2016;82:96-104.

☆☆ Instituição: Departamento de Otorrinolaringologia e Cirurgia de Cabeça e Pescoço, Universidade Federal de São Paulo (UNIFESP), São Paulo, SP, Brasil.