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Vol. 85. Núm. 3.
Páginas 263-396 (Maio - Junho 2019)
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Vol. 85. Núm. 3.
Páginas 263-396 (Maio - Junho 2019)
Relato de caso
DOI: 10.1016/j.bjorlp.2017.03.034
Open Access
Synchronous multiple unilateral parotid gland tumors of benign and malignant histological types: case report and literature review
Múltiplos tumores síncronos unilaterais de glândula parótida de tipos histológicos benignos e malignos: relato de caso e revisão da literatura
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Aleksandra Ochal‐Choińska
Autor para correspondência
aleksandra.ochal.choinska@gmail.com

Autor para correspondência.
, Antoni Bruzgielewicz, Ewa Osuch‐Wójcikiewicz
Medical University of Warsaw, Department of Otolaryngology, Varsóvia, Polônia
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Tabela 1. Resumo dos estudos de tumores síncronos unilaterais benignos e malignos de glândula parótida
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Introdução

Os tumores de glândulas salivares formam um grupo muito heterogêneo de lesões. De acordo com a classificação histológica publicada pela OMS em 2005, dez tipos benignos e 24 tipos malignos de tumores das glândulas salivares podem ser distinguidos. Todas essas lesões são relativamente raras e representam apenas 3 a 4% dos tumores de cabeça e pescoço. Cerca de 80% delas ocorrem na glândula parótida e, geralmente, apresentam‐se como uma lesão parotídea única.1 Neoplasias unilaterais da parótida são muito raras e, geralmente, têm o mesmo tipo histológico. O tipo mais comum é o tumor de Warthin (6 a 12% de todos os adenolinfomas).2 A coexistência de tumores de diferentes tipos histológicos na mesmo glândula parótida constitui menos de 0,3% de todos os neoplasmas das glândulas salivares.3 A combinação histológica mais comum é o tumor de Warthin e o adenoma pleomórfico. Duas neoplasias unilaterais de parótida diferentes podem ser metacrônicas ou síncronas. No entanto, mesmo quando ocorre mais de um tumor ao mesmo tempo, esses devem ser distintos dos tumores híbridos, nos quais podemos encontrar dois ou mais tipos histológicos diferentes de neoplasias de origem idêntica no mesmo tecido.4

Os tumores síncronos benignos e malignos da glândula parótida ipsilateral são um fenômeno extremamente raro. Sua descrição foi feita pela primeira vez por Tanaka, em 1953, como um carcinoma mucoepidermoide associado ao tumor de Warthin.5 De acordo com nossa pesquisa, não há um caso na literatura que relate a ocorrência de um tumor que consista em carcinoma ex‐adenoma pleomorfo e tumor de Warthin, o qual relatamos no presente trabalho.

Relato de caso

Paciente do sexo masculino, 61 anos, procurou‐nos com história de massa sólida em parótida esquerda, apresentava crescimento por dez anos. Durante o exame clínico, uma massa firme e móvel era evidente, sem alterações na pele sobrejacente. O diâmetro da lesão era de 4cm. Não apresentava paralisia do nervo facial ou linfadenopatia (fig. 1).

Figura 1.

Paciente de 61 anos com tumor na parótida esquerda, na admissão ao hospital.

(0,12MB).

A tomografia computadorizada (TC) revelou uma massa heterogeneamente contrastada na parótida esquerda, media 57×40×27 milímetros, envolvia ambos os lóbulos da glândula (fig. 2). Não havia evidência de alterações osteolíticas nos ossos da mandíbula. Além disso, invasões do músculo masseter ou do espaço parafaríngeo não foram observadas. Alguns nodos linfáticos de 15 a 19mm nos espaços retro e submandibulares foram descritos. A punção aspirativa por agulha fina confirmou adenoma pleomórfico. O paciente foi submetido a tratamento cirúrgico que envolveu parotidectomia subtotal esquerda. A ressecção em bloco do tumor foi obtida com excisão do lobo superficial. O nervo facial foi preservado. Macroscopicamente, a massa era revestida, sólida e amarelada, com um cisto (1,5cm de diâmetro) na parte marginal. Microscopicamente, incluía três padrões morfológicos diferentes (fig. 3). Adenoma pleomorfo era o componente dominante. Dentro dos tecidos, células atípicas de carcinoma ex‐adenoma pleomorfo foram encontradas. A parte marginal da massa sólida incluía células do tumor de Warthin. As margens cirúrgicas estavam livres de neoplasia.

Figura 2.

TC com contraste da glândula parótida. Tumor de parótida esquerda heterogeneamente contrastada, envolve ambos os lóbulos da glândula.

(0,06MB).
Figura 3.

Histopatologia do espécime ressecado (A) mostra tumor de Warthin composto por células linfoides e epiteliais, (B, C) células epiteliais malignas de carcinoma ex‐adenoma pleomorfo, (D) adenoma pleomorfo ao fundo.

(0,45MB).

Devido ao achado histopatológico no pós‐operatório de componentes de malignidade do tumor, uma reoperação do paciente foi proposta, envolvia a remoção do lobo profundo da glândula parótida e esvaziamento cervical eletivo dos grupos de linfonodos cervicais I e II. O paciente não assinou o termo de consentimento para nova intervenção cirúrgica. Portanto, embora a TC não tenha indicado a presença de linfonodos positivos, o paciente foi encaminhado para tratamento com radiação. Após cinco anos, sinais de recidiva não foram revelados durante o acompanhamento.

Discussão

Múltiplos tumores de glândulas salivares são ocasionalmente observados e respondem por 1,7 a 5% das lesões da parótida. A maior parte desse fenômeno pertence ao mesmo tipo histológico de tumores, o tumor de Warthin é o mais comum. O adenoma pleomórfico multifocal ocorre muito raramente.6,7 Os tumores síncronos de parótida de diferentes histologias respondem por menos de 0,3% de todas as neoplasias das glândulas salivares. A combinação mais comum é o tumor de Warthin e o adenoma pleomórfico.3 Os tumores benignos e malignos da glândula parótida ipsilateral são extremamente raros. Desde que Tanaka relatou pela primeira vez o caso de coexistência bilateral do tumor de Warthin e carcinoma mucoepidermoide, apenas 25 estudos relataram a incidência de tumores unilaterais síncronos da região da parótida ou periparotídea.5

De acordo com relatos anteriores, esse tipo de lesão é mais comumente observado em pacientes do sexo masculino, com razão homem/mulher de 1,3/1. A mediana de idade dos pacientes era de 66 anos, e média de 64,1 anos, o que é quase uma década posterior àquela da incidência de doenças malignas em glândulas salivares em geral.1 O tumor de Warthin foi a neoplasia benigna mais comumente descrita (22 de 38 casos); o adenoma pleomórfico foi descrito com menos frequência (11 de 38 casos). Houve casos isolados de outros tumores benignos, como linfadenoma sebáceo, oncocitoma e mioepitelioma. Os componentes de malignidade mais frequentemente observados foram o carcinoma mucoepidermoide (11 de 38 casos) e o carcinoma de células acinares (oito de 38 casos). Assim, a combinação histológica mais popular de neoplasias foi o tumor de Warthin e o carcinoma mucoepidermoide (nove de 38 casos) (tabela 1).3,5‐28

Tabela 1.

Resumo dos estudos de tumores síncronos unilaterais benignos e malignos de glândula parótida

Autor  Ano  Tumor benigno  Tumor maligno  Idade  Gênero 
Nosso caso  2015  Tumor de Warthin  Carcinoma ex‐adenoma pleomorfo  61 
Jin J8  2011  Adenoma pleomorfo  Carcinoma linfoepitelial  SD  SD 
Srivastava S9  2009  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  52 
Roh JL10  2007  Tumor de Warthin  Adenocarcinoma  71 
Tanaka S11  2007  Tumor de Warthin+adenoma pleomorfo  Carcinoma de ducto salivar  67 
Ethunandan M6  2006  Tumor de Warthin  Carcinoma de células acinares  SD  SD 
Bień S122006Adenoma pleomorfo  Adenocarcinoma  51 
Adenoma pleomorfo  Adenocarcinoma  66 
Adenoma pleomorfo  Carcinoma de ducto salivar  72 
Azua‐Romeo J13  2005  Oncocitoma  Carcinoma de células acinares  77 
Yu G.‐Y7  2004  Tumor de Warthin  Carcinoma de células escamosas  SD  SD 
Zeegregts CJ2  2003  Adenoma pleomorfo  Carcinoma de células acinares  SD  SD 
Shukla M14  2003  Linfadenoma sebáceo  Carcinoma de células escamosas  68 
Curry JL152002Adenoma pleomorfo  Carcinoma de ducto salivar  67 
Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  51 
Mayorga M16  1999  Linfadenoma sebáceo  Carcinoma de células acinares  78 
Misselevich I17  1997  Adenoma pleomorfo  Carcinoma de células acinares  44 
Seifert G18  1997  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  73 
Hanada T19  1995  Mioepitelioma  Carcinoma adenoide cístico  71 
Gnepp DR31989Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  60 
Tumor de Warthin  Carcinoma de células acinares  84 
Tumor de Warthin  Carcinoma de células acinares  56 
Tumor de Warthin  Adenocarcinoma ductal  69 
Tumor de Warthin  Carcinoma adenoide cístico  66 
Janecka IP201983Adenoma pleomorfo  Carcinoma mucoepidermoide  45 
Tumor de Warthin  Adenocarcinoma  64 
Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  58 
Volmer J21  1982  Tumor de Warthin  Carcinoma de células escamosas  85 
Pontilena N22  1979  Adenoma pleomorfo  Carcinoma mucoepidermoide  45 
Bab IA231979Adenoma de células sebáceas  Carcinoma adenoide cístico  6a década 
Oncocitoma  Carcinoma ex‐adenoma pleomorfo  6a década 
Bird RJ24  1979  Tumor de Warthin  Carcinoma de células acinares  SD  SD 
Gadient SE25  1975  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  60 
Iannaccone P26  1975  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  70 
Lumerman H27  1975  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  65 
Turnbul AD281969Tumor de Warthin  Carcinoma ex‐adenoma pleomorfo  SD  SD 
Adenoma pleomorfo  Adenocarcinoma  SD  SD 
Tanaka N5  1953  Tumor de Warthin  Carcinoma mucoepidermoide  SD  SD 

SD, sem dados.

Este artigo é o primeiro a apresentar um estudo aprofundado de um caso raro da coexistência de tumor de Warthin e carcinoma ex‐adenoma pleomorfo na mesma glândula salivar. Apenas uma ocorrência desse tipo foi circunstancialmente mencionada, sem qualquer estudo ou análise, na literatura de língua inglesa, na década de 1960.12,28 A ocorrência de carcinoma ex‐adenoma pleomorfo em nosso paciente é típica para esse tipo de malignidade (sexta a sétima décadas de vida), o que pode sugerir que a concomitância síncrona do tumor de Warthin tenha sido coincidência, e a condição inicial, uma combinação mais comum de tumores histologicamente diferentes – adenoma pleomorfo e tumor de Warthin. A etiologia do carcinoma ex‐adenoma pleomorfo está associado ao acúmulo de instabilidades genéticas em adenomas pleomorfos de longa data; portanto, como no presente caso, o tumor primário esteve presente durante muitos anos, pode ter sido importante para o processo de malignização.1,6,7 Embora existam alguns dados sobre a incidência de múltiplos tumores de parótida após a radioterapia, o paciente não tinha histórico de radiação anterior.12

Neste caso, o exame clínico, a investigação por imagem e a biópsia por agulha fina foram ineficazes. Embora nenhum tipo particular de investigação radiológica tenha sido definido para a detecção de tumores unilaterais de parótida, a combinação de ultrassonografia e ressonância magnética parece ter as melhores taxas de eficácia para diferenciar lesões malignas de benignas.29 A citologia aspirativa por agulha fina é crucial na avaliação de tumores da parótida. Porém, seu papel, em caso de tumor síncrono unilateral, é controverso.30

Estudos anteriores deduziram que o tratamento e a taxa de sobrevida antecipada devem ser análogos para os casos de neoplasias malignas do mesmo tipo histológico. A cirurgia é o padrão‐ouro no tratamento desses tipos de lesões. A presença de um tumor maligno pode exigir uma abordagem mais agressiva; portanto, a depender da natureza e da localização do tumor, uma parotidectomia total ou subtotal é indicada.6 A biópsia intraoperatória de congelação pode acrescentar informações importantes, que seriam capazes de alterar o manejo e melhorar o resultado final do tratamento. Nosso caso parece confirmar que o uso rotineiro desse exame pode ter influenciado na extensão do tratamento cirúrgico quanto a parotidectomia total e remoção eletiva dos linfonodos nos níveis I e II. Assim, a reoperação não seria necessária.31

A radioterapia adjuvante é altamente recomendada para malignidades de alto grau, como o carcinoma ex‐adenoma pleomorfo, devido ao alto risco de recorrência locorregional. Como, neste caso, o tratamento cirúrgico não foi o ideal, o paciente foi qualificado para a terapia de radiação, para minimizar o risco de propagação microscópica subclínica da doença.32

Conclusão

Múltiplos tumores síncronos unilaterais de parótida podem causar discrepâncias significativas entre o prognóstico histopatológico preliminar e definitivo, especialmente quando a avaliação clínica e a citologia aspirativa por agulha fina no pré‐operatório não indicam a presença de dois tumores diferentes em uma glândula. A consciência da coexistência de lesões benignas e malignas na glândula parótida ipsilateral deve aumentar a vigilância clínica no processo de avaliação de uma massa parotídea.

Conflitos de interesse

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.

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Como citar este artigo: Ochal‐Choińska A, Bruzgielewicz A, Osuch‐Wójcikiewicz E. Synchronous multiple unilateral parotid gland tumors of benign and malignant histological types: case report and literature review. Braz J Otorhinolaryngol. 2019;85:388–92.

A revisão por pares é da responsabilidade da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico‐Facial.

Idiomas
Brazilian Journal of Otorhinolaryngology

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