O tumor de Warthin, também conhecido como cistoadenoma papilar linfomatoso, foi descrito pela primeira vez em 1895, como uma variante de um cisto cervical lateral constituído dupla camada de células oncocíticas e epitélio basal formando estruturas císticas, papilas e glândulas, que são acompanhadas por um estroma linfoide denso.1 O epônimo Aldred Scott Warthin publicou dois relatos de casos em 1929, apresentando a mesma morfologia descrita por Hildebrand1 34 anos antes.2

Entre os tumores da glândula parótida, o tumor de Warthin é relativamente comum (∼10%), sendo o segundo mais comum, após o adenoma pleomórfico (∼80%). O tumor de Warthin tem predominância no sexo masculino e geralmente ocorre na sexta à sétima décadas de vida, raramente surgindo antes dos 40 anos. Como está relacionado ao tabagismo, as tendências atuais mostram um declínio na incidência masculina, em paralelo com o aumento da incidência na população feminina, provavelmente devido ao declínio do tabagismo entre os homens e a uma tendência inversa entre as mulheres.3 O tumor de Warthin é encontrado quase que exclusivamente na glândula parótida, e em 7% a 10% dos casos, está presente bilateralmente. Apresentamos um caso de tumores de Warthin simultâneos, na glândula parótida e na nasofaringe, bem como uma revisão da literatura atualizada.

Um eletricista aposentado de 65 anos foi encaminhado ao Departamento de Otorrinolaringologia do nosso centro médico afiliado à Universidade. Ele havia sido recentemente submetido a uma tomografia computadorizada de emissão de pósitrons (PET‐TC) para reavaliar a extensão do câncer de células escamosas do pulmão em estágio avançado. Seu histórico médico era consistente com tabagismo intenso, hipercolesterolemia e trombose venosa profunda. Os resultados mostraram duas lesões inesperadas – uma ao nível do ângulo mandibular (fig. 1A) e outra na parte de trás da cavidade nasal (fig. 1B) –. O paciente foi submetido a biópsia nasofaríngea (figs. 2 e 3) e aspiração por agulha fina (AAF) da glândula parótida (fig. 4). Dois fragmentos pequenos de tecido mole marrom‐acobreado, de 0,5cm e 0,4cm de diâmetro, foram enviados para exame histopatológico.

Figura 1.

PET‐TC com injeção intravenosa de Flúor‐18 Fluordeoxiglicose (FDG‐18F). A, seta branca ‐ realce da tumor na glândula parótida direita. B, seta branca, realce nasofaríngeo.

(0,08MB).

Figura 2.

O exame histológico revelou lesões papilares e císticas constituídas por células epiteliais e linfoides (coloração de H & E, × 200). O componente epitelial mostra uma camada dupla de células eosinofílicas / oncocíticas granulares: células colunares não‐ciliadas luminais, com núcleos alinhados em direção ao lúmen (seta preta) e células basais redondas ou poligonais com núcleos vesiculares (seta branca). O componente linfoide era composto de linfócitos pequenos maduros (seta quadrangular) (Imagem 7883, coloração H&E, ×200).

(0,23MB).

Figura 3.

O epitélio ciliado colunar do revestimento nasofaríngeo (seta branca) não está envolvido (coloração H&E, ×400).

(0,08MB).

Figura 4.

Aspiração com agulha fina da lesão da glândula parótida mostra epitélio oncocítico agrupado, em favo de mel, cercado por alguns linfócitos. As células epiteliais possuem núcleos redondos uniformes e citoplasma moderado finamente granular (coloração de Papanicolaou, ×400).

(0,11MB).

Verificou‐se que ambos os incidentalomas eram tumores de Warthin, um tumor benigno das glândulas salivares não diretamente relacionado à morbidade subjacente do paciente. Considerando o histórico médico do paciente, ele não foi considerado elegível para um procedimento cirúrgico no momento do diagnóstico e permaneceu como tal até sua morte dois anos depois.

Realizamos uma pesquisa bibliográfica sistemática de bancos de dados PubMed / Medline e Clinicalkey até outubro de 2016 usando os termos de busca “Warthin's, Nasopharyngeal Warthin's e Synchronous Warthin's Tumor”. Quatorze artigos preencheram os critérios de inclusão, dentre os quais foram identificados sete casos documentados de tumores simultâneos da glândula parótida e nasofaríngeo de Warthin. Incluindo o relato do caso atual, revisamos oito pacientes.

O tumor de Warthin nasofaríngeo é muito raro e apenas alguns casos foram publicados até o momento. Tumores simultâneos de Warthin nasofaríngeos e parotídeos são ainda mais excepcionais, com apenas sete casos previamente documentados. Em nossa revisão, identificamos predominância no sexo masculino (7: 1) e idade média geral de 62,5 anos (tabela 1). Incluindo o relato atual, cinco dos pacientes avaliados apresentavam histórico de tabagismo.4–7 Não havia documentação sobre os demais pacientes, exceto que um tinha DOPC.8 Dois pacientes apresentavam queixas otológicas como sintoma na apresentação.8,9 Dois pacientes apresentavam tumor de Warthin nasofaríngeo e nas glândulas parótidas bilateralmente.5,9 Quatro pacientes exibiam um tumor unilateral no ângulo mandibular.4,6,7,10 Devido à falta de documentação, não fomos capazes de identificar fatores sistêmicos comuns entre os pacientes.

Nesta revisão, descrevemos um paciente incidentalmente diagnosticado com tumor de Warthin quando foi submetido à avaliação para neoplasia pulmonar. Embora seja possível que o aparecimento simultâneo de dois tumores de Warthin e a malignidade pulmonar seja coincidente, é interessante considerar uma possível associação.

Várias disciplinas médicas, incluindo a cirurgia maxilo‐facial, realizam parotidectomias. O exame físico realizado por um otorrinolaringologista inclui a avaliação do espaço nasofaríngeo com uma fibra óptica. O relato atual descreve oito pacientes com tumor de Warthin simultaneamente presente na glândula parótida e na nasofaringe. Sem a avaliação da nasofaringe por um otorrinolaringologista, o segundo tumor poderia não ter sido identificado. A transformação maligna do tumor de Warthin é muito rara (menos de 1% dos casos) e nenhum dos casos analisados relatou esta condição. Os fatores de risco para o tumor de Warthin são conhecidos; no entanto, nenhum fator de risco isolado foi identificado para a doença multifocal.

O diagnóstico de tumor de Warthin da glândula parótida e nasofaríngeo simultaneamente em nosso relato foi estabelecido com base nas imagens de PET‐TC à qual nosso paciente foi submetido devido à presença da doença sistêmica. No relato atual, é provável que, sem esta imagem, o diagnóstico não tivesse sido realizado. Tumores na glândula parótida são facilmente observados devido à localização superficial da glândula, entretanto, os tumores nasofaríngeos são caracteristicamente mais insidiosos em sua natureza. Uma vez que a parotidectomia é realizada por várias disciplinas cirúrgicas, sugerimos que todos os pacientes sejam submetidos a exame nasofaríngeo com fibra óptica por um otorrinolaringologista antes da cirurgia de parótida.

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.